루게릭병 환자를 위한 동영상 기반 자가 근관절 스트레칭 프로그램(VITALS)의 개발 및 평가

Abstract

Background: Amyotrophic Lateral Sclerosis is a progressive neurodegenerative disease associated with losing both upper and lower motor neurons, leading to paresis, dysphasia, dysarthria, and fatal respiratory failure.

ALS is usually considered a painless disease, and the pain was an easily neglected symptom, owing to its involvement in motor neurons. However, recent publications confirm that ALS patients suffer from pain, and ALS patient care should include pain management.

Although there are various clinical manifestations of pain in ALS, musculoskeletal pain related to reduced mobility, muscle stiffness, and spasm are common and stretching, or range of motion exercise is a generally recommended nonpharmacological treatment strategy to alleviate the pain.

Yet, receiving regular physiotherapy sessions in a clinic can be burdensome or inaccessible as mobility declines. So, the purpose of this research is to develop a Video-based stretching Training program for patients with Amyotrophic Lateral Sclerosis(VITALS) and evaluate the changes in pain, quality of life, and fatigue.

Objectives: Develop VITALS program and evaluate the changes in pain, quality of life, and fatigue in patients with ALS.

Methods: The ADDIE model served as the framework for the program development. Five separate videos are created to promote individualization, reflecting various muscle strengths and preferences. Three follow-along videos demonstrate exercises while sitting down, standing, or lying down; and two follow-along videos demonstrate exercise with a caregiver's assistance while sitting down, or while lying down.

Each video was incorporated with simple movement routines and instruction, including the following: neck rotation, shoulder rotation, upper and lower arms, wrist flexors, hamstring, gastrocnemius muscles. Five experts reviewed the movement routines and instructional narrative scripts and conducted content validation.

A quasi-experimental research design with a nonequivalent-group pretest-posttest was used to evaluate the program. Patients with possible, laboratory-supported probable, probable, or definite ALS who experience pain but do not receive opioids nor repeated professional physical therapy sessions were recruited from a hospital in Seoul, Korea. The Control group receives conventional care for four weeks, and the treatment group performs the VITALS program for four weeks. To ensure patient safety and maximize the program utility, participants and caregivers were trained to play the program video on smartphones, provided detailed instruction on the overall program and each movement in person, and received a phone call or text messages from the researcher.

Participants’ data, including gender, age, ALS symptom duration, assistant level, usual pain management strategies, were collected. The primary outcome was the change in pain as measured by Brief pain inventory-Korean(BPI-K) from the baseline to 4 weeks. Secondary outcomes included changes in quality of life measured by WHOQOL-BREF and fatigue using the Fatigue Severity Scale(FSS).

Results: This study enrolled 48 participants, 24 in experiment and 24 in control; 20 participants in the control and 21 participants in the experimental group completed the post-test questionnaire. Two patients who did not meet the cut-off compliance(60%) were excluded from the analysis.

Most pain scores in the experimental group decreased from 6.33±1.95 points to 5.42±1.81 points(Z=-2.22, p=.027), and the average pain score also reduced from 4.13±1.90 points to 3.74±1.41 points(t=-2.35, p=.031), and these changes were statistically significant. However, there were no significant differences in scores between the groups, quality of life, or fatigue.

The participants showed high overall satisfaction, declared explicit instruction, and helpful subjective pain relief effect. The willingness to continue the program and recommend it to others was remarkably satisfactory.

Conclusion: The VITALS program demonstrated a possibility of reducing the most pain and average pain scores. The program was well tolerated showing a median of 46(80.5%) completion over 56 sessions. The findings also support previous literature highlighting the importance of regular stretching and range of motion exercise in ALS. On the other hand, the intensity of the program was not well individualized, but rather down leveling, and did not sufficiently reflect various aspects of pain in ALS. Future studies elaborating the duration, frequency and stratifying the groups by the level of assistance may help better understand the outcomes. Nevertheless, this study is meaningful in exploring pain in ALS and providing a practical home-based follow-along video-guided program that is safe and easily applied by patients and caregivers without traditional constraints of space and time.|본 연구는 루게릭병 환자를 대상으로 가정에서 수행할 수 있는 동영상 기반 자가 근관절 스트레칭 프로그램(Video-based stretching Training program for patient with Amyotrophic Lateral Sclerosis; VITALS)을 개발하여 그 효과를 검증하기 위해 비무작위 대조군 전후 시차설계를 이용한 유사실험 연구이다. 루게릭병은 뇌와 척수의 운동신경이 파괴되는 신경계 퇴행성 질환으로 일반적으로 감각신경과는 무관한 것으로 알려져 있으나, 임상적으로 많은 루게릭병 환자들은 빈번하게 통증을 호소하는 것으로 나타났다. 통증의 원인은 다양하지만 그 중에서도 근육강직, 뻣뻣함, 신체 움직임 감소와 관련된 근골격계 통증이 대표적이며, 이를 완화하기 위해 일반적으로 스트레칭 또는 관절 가동범위 운동이 권고된다. 스스로 거동이 어렵고 규칙적인 병원방문이 어려운 루게릭병의 특성을 반영하여 본 연구에서는 루게릭병 환자를 대상으로 가정에서 따라할 수 있는 동영상 기반 자가 근관절 스트레칭 프로그램(VITALS)을 개발하고, 일차 결과지표로 통증, 이차 결과지표로 삶의 질과 피로감에 대한 변화를 검증하고자 한다. VITALS 프로그램은 ADDIE 모형에 따라 개발되었다. 선행문헌을 토대로 사지 관절운동을 포함하고 질병의 진행에 따른 다양한 근력수준을 반영하여 ʻ혼자서 하는 운동ʼ과 ʻ보호자의 도움을 받아 하는 운동ʼ의 두 그룹으로 나누어 구성하였으며, 혼자 하는 운동은 중력의 영향에 따라 강도를 조절하고 개인의 선호에 따라 선택할 수 있도록 앉아서, 서서, 누워서 하는 운동으로, 보호자의 도움을 받아 하는 운동은 다시 앉아서, 누워서 하는 운동으로 구성하여 총 5개의 영상을 제작하였다. 본 연구는 2021년 5월부터 11월까지 S시 소재 H 대학병원을 방문한 루게릭병 환자 중 마약성 진통제를 복용하거나 규칙적인 물리치료를 받지 않는 환자를 대상으로 진행하였다. 연구참여에 동의한 대상자에게 자가응답식 설문지를 통하여 통증, 삶의 질, 피로감에 대한 정보를 수집한 후 대조군은 일반적인 간호를 제공하고, 실험군은 1일 2회(아침, 저녁) VITALS 프로그램을 적용하였으며, 4주 후 자가응답식 설문지를 통하여 사후 자료를 수집하였다. 운동 수행정도는 운동기록지를 통해 수집하였으며 실험군을 대상으로 프로그램 만족도를 조사하였다. 각 군 당 24명의 대상자를 모집하여 실험군 19명, 대조군 20명의 자료가 최종분석에 포함되었다. VITALS 프로그램의 효과를 검증하기 위하여 IBM SPSS Statistics 25.0을 이용하여 중재 전후 변화 및 그룹 간의 차이를 통계적으로 분석하였다. 실험군과 대조군은 대상자의 일반적 특성과 결과변수에 대한 사전조사에서 유의한 차이가 없었으며, 자료 수집 시점의 통증관리 측면에서도 두 군이 통계적으로 동질함을 확인하였다. VITALS 프로그램을 4주간 적용한 결과 실험군의 심한 통증 점수는 사전 6.33±1.95점에서 중재 후 5.42±1.81점으로 감소하였으며 통계적으로 유의미(Z=-2.22, p=.027)한 것으로 나타났고, 평균 통증 점수는 사전 조사 4.13±1.90점에서 중재 후 3.74±1.41점으로 감소하였고 통계적으로 유의미(t=-2.35, p=.031)한 것으로 나타났다. 그러나 실험군과 대조군 간 점수 변화의 차이, 가장 약한 통증 점수, 바로 지금 느끼는 통증 점수에는 유의미한 변화를 검증하지 못하였으며, 이차 결과변수인 삶의 질, 피로감에서도 유의미한 변화를 검증하지 못하였다. 프로그램은 전반적으로 높은 만족도를 보였다. 프로그램의 내용과 동작은 이해하기 쉽고 따라하기 용이한 것으로 평가받았으며, 주관적으로 통증 완화에 도움이 된 것으로 나타났다. 이와 같은 결과는 선행연구와 비교하여 최소한의 중재기간을 적용하였으며 통증의 다양한 양상을 모두 반영하지 못하였기 때문으로 분석된다. 또한 전문가의 감독 없이도 환자와 보호자가 가정에서 안전하게 수행할 수 있도록 강도가 낮은 동작들로 구성하여 결과변수에 유의미한 변화를 불러일으키기에는 충분하지 못하였다고 생각된다. 그럼에도 불구하고 본 연구는 희귀난치성 질환인 루게릭병 환자를 대상으로 통증에 대해 탐색하고 중재를 위한 구체적인 프로그램을 개발 및 적용해보고자 한 데 그 의의가 있으며, VITALS 프로그램 적용은 통증 완화에 도움을 줄 가능성이 있을 것으로 사료된다. 또한 프로그램은 시간과 공간의 제약없이 가정에서 환자와 보호자가 쉽게 적용할 수 있고 본 연구의 종료와 관계없이 지속적으로 수행할 수 있는 비약물적 접근방법으로, 향후 제한점을 보완하여 루게릭병 환자의 통증완화에 기초자료로 활용되기를 기대한다.